Миоклонус эпилепсия что это

Что такое юношеская миоклоническая эпилепсия? Причины возникновения, диагностику и методы лечения разберем в статье доктора Агранович А. О., эпилептолога со стажем в 11 лет.

Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть фото Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть картинку Миоклонус эпилепсия что это. Картинка про Миоклонус эпилепсия что это. Фото Миоклонус эпилепсия что этоМиоклонус эпилепсия что это. Смотреть фото Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть картинку Миоклонус эпилепсия что это. Картинка про Миоклонус эпилепсия что это. Фото Миоклонус эпилепсия что это

Определение болезни. Причины заболевания

Юношеской миоклонической эпилепсией (синдромом Янца) называют эпилептический синдром, который проявляется внезапными подёргиваниями в мышцах — миоклоническими приступами (от греч. «myos» — мышца, «klonos» — беспорядочное движение). Заболевание обычно развивается в подростковом возрасте.

Подёргивания в первую очередь возникают в мышцах верхнего плечевого пояса и рук. Сначала пациенты не обращают на них внимания, но со временем эпизоды возникают всё чаще и ухудшают качество жизни. Например, во время приступов из рук могут выпадать предметы. В дальнейшем появляются подёргивания ног, из-за которых человек может упасть.

Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть фото Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть картинку Миоклонус эпилепсия что это. Картинка про Миоклонус эпилепсия что это. Фото Миоклонус эпилепсия что это

Нередко к этим эпизодам присоединяются генерализованные судорожные приступы — судороги возникают по всему телу и пациент теряет сознание. Также возникают абсансы — бессудорожные приступы с отключением сознания и амнезией на этот период. Как правило, частота генерализованных приступов невысокая: от одного за всю жизнь до раза в месяц. Подёргивания обычно случаются утром после пробуждения. Ярким провоцирующим фактором может стать недосыпание или вынужденное пробуждение. Также в трети случаев отмечается фотосенситивность — чувствительность к ритмическим вспышкам света.

Распространённость

Причины заболевания

Симптомы юношеской миоклонической эпилепсии

Чаще всего подёргивания возникают в верхнем плечевом поясе: мышцах рук и плеч с обоих сторон. Из-за этого пациенты нередко выпускают предметы из рук, например разбивают кружки и роняют зубные щётки. Однако возможны различные вариации миоклоний.

Приступы учащаются в утренние часы, особенно при недосыпе или вынужденном пробуждении.

Генерализованный тонико-клонический приступ — состояние, при котором полностью отключается сознание. Приступ начинается с тонической фазы: напряжения в мышцах и специфического вскрикивания или хрипения. Руки полусогнуты и приподняты вверх или прижаты к телу. В этот момент из-за спазма дыхательной мускулатуры меняется цвет лица: оно синеет или сереет.

Далее развивается клоническая фаза, которая проявляется ритмичными подёргиваниями в конечностях. Она завершается полным мышечным расслаблением.

Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть фото Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть картинку Миоклонус эпилепсия что это. Картинка про Миоклонус эпилепсия что это. Фото Миоклонус эпилепсия что это

Патогенез юношеской миоклонической эпилепсии

Мозг человека состоит из двух основных типов клеток: нейронов и глии. Нейроны — это электрически возбудимые клетки, которые обрабатывают, хранят и передают информацию с помощью электрических и химических сигналов. Глиальные клетки играют в этом процессе вспомогательную роль.

Нейроны могут соединяться друг с другом и образовывать нервные сети. В пределах одного нейрона и его отростков информация передаётся в виде электрического возбуждения. В синапсе (месте контакта между нервными клетками) оно приводит к выделению различных химических веществ — нейромедиаторов.

Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть фото Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть картинку Миоклонус эпилепсия что это. Картинка про Миоклонус эпилепсия что это. Фото Миоклонус эпилепсия что это

Нейромедиатор взаимодействует с рецепторами на мембране следующего нейрона. В результате в нём возникает электрическое возбуждение. Или не возникает — это зависит от конкретного нейромедиатора, активного в данный момент.

В нервных сетях между возбуждением и торможением работы нейронов поддерживается постоянный баланс. При сдвиге равновесия в сторону возбуждения происходит эпилептический приступ.

Классификация и стадии развития юношеской миоклонической эпилепсии

В 2017 году Международная лига борьбы с эпилепсией (ILAE) обновила классификацию заболевания, выделив четыре уровня диагностики:

1. Определить тип приступа: фокальный (возникающий из одного очага), генерализованный и с неизвестным началом. Миоклонические, тонико-клонические приступы и абсансы относятся к генерализованным приступам.

Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть фото Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть картинку Миоклонус эпилепсия что это. Картинка про Миоклонус эпилепсия что это. Фото Миоклонус эпилепсия что это

2. Установить тип эпилепсии: фокальная, генерализованная, сочетанная (фокальная + генерализованная) и неизвестная. Юношеская миоклоническая эпилепсия относится к генерализованной эпилепсии.

4. Выявить причины заболевания: генетические, структурные, метаболические, иммунные, инфекционные и с неизвестной этиологией. Юношеская миоклоническая эпилепсия в большинстве случаев вызвана генетическими факторами.

Классификация юношеской миоклонической эпилепсии проводится в зависимости от течения заболевания. Главный критерий — это наличие миоклонических приступов. Также выделяют варианты течения с добавлением генерализованных судорожных приступов и/или абсансов.

Осложнения юношеской миоклонической эпилепсии

Пациенты часто не обращают внимания на патологические сокращения мышц, поэтому к неврологу и эпилептологу больной зачастую обращается после появления генерализованных тонико-клонических приступов. В результате противоэпилептические препараты назначают с опозданием. На фоне этого приступы могут учащаться и угрожать здоровью и жизни пациента травмами и утоплениями.

Диагностика юношеской миоклонической эпилепсии

Основной диагностический критерий заболевания — это наличие миоклонических приступов.

Сбор анамнеза

На приёме врач спрашивает о необычных внезапных состояниях:

Пациенты могут не обращать внимания на такие симптомы и считать их своей особенностью. Абсансы и генерализованные тонико-клонические приступы с потерей сознания, особенно во сне, они могут и вовсе забывать. Поэтому при сборе анамнеза важно выяснить обстоятельства приступа не только у самих пациентов, но и у родственников и очевидцев.

Электроэнцефалограмма (ЭЭГ)

Основным способом диагностики эпилепсии является электроэнцефалограмма — метод исследования, при котором регистрируется суммарная электрическая активность клеток коры головного мозга.

Сейчас диагноз «эпилепсия» устанавливают с помощью длительного видео-ЭЭГ мониторинга — электроэнцефалограмма записывается параллельно с одной или несколькими видеокамерами, датчиком ЭКГ и при необходимости дополнительным контролем мышечной активности, частоты и глубины дыхания.

Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть фото Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть картинку Миоклонус эпилепсия что это. Картинка про Миоклонус эпилепсия что это. Фото Миоклонус эпилепсия что это

Основной фон биоэлектрической активности при юношеской миоклонической эпилепсии, как правило, соответствует возрастной норме. Патологическая активность проявляется короткими и генерализованными разрядами полиспайков (островолновых комплексов), которые регистрируются при миоклонических вздрагиваниях и полипик-волновыми комплексами между приступами.

Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть фото Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть картинку Миоклонус эпилепсия что это. Картинка про Миоклонус эпилепсия что это. Фото Миоклонус эпилепсия что это

Эпилептическая фотосенситивность — это предрасположенность к приступам под влиянием света. Может протекать бессимптомно или проявляться эпилептическими приступами под воздействием провоцирующих факторов: видеоигр, работы за компьютером, просмотра телевизора, мигающего освещения в ночных клубах и света природного происхождения.

Интеллект и неврологический статус при заболевании находятся в норме. Выражена эмоциональная неустойчивость и признаки невротического развития личности: резкая смена настроения, вспыльчивость и повышенная тревожность

Лечение юношеской миоклонической эпилепсии

Образ жизни

Антиэпилептические препараты

Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть фото Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть картинку Миоклонус эпилепсия что это. Картинка про Миоклонус эпилепсия что это. Фото Миоклонус эпилепсия что это

Ранее лидерами в лечении юношеской миоклонической эпилепсии являлись препараты вальпроевой кислоты. Они эффективны для прекращения приступов, но вызывают много побочных эффектов:

Помимо перечисленных препаратов, могут применяться «Топирамат», «Зонисамид», «Перампанел» и «Фенобарбитал».

Прогноз. Профилактика

Эффективность АЭП в предотвращении приступов достигает 90 %. При отмене терапии часто возникают рецидивы, поэтому потребуется длительный приём препаратов, иногда пожизненный.

Качество жизни значительно ухудшается при частых миоклонических и генерализованных тонико-клонических приступах, при которых пациенты рискуют получить травмы.

Профилактика

Особое внимание стоит уделить образу и режиму жизни пациента. Самыми мощными провоцирующими факторами являются недосыпание и злоупотребление алкоголем. А учитывая, что дебют заболевания приходится на подростковый возраст, молодые люди часто нарушают эти рекомендации, особенно в студенческие годы.

Пациент, у которого выявили фотосенситивность, предрасположен к приступам под воздействием мерцающего света. Поэтому им необходимо ограничить просмотр телевизора и работу за компьютером, исключить видеоигры и избегать посещения ночных клубов.

У всех пациентов с эпилепсией имеются определённые социальные ограничения: они не могут работать в некоторых сферах, водить автомобиль и нести военную службу. Все они определяются индивидуально соответствующими комиссиями.

Источник

Миоклонус эпилепсия что это

Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть фото Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть картинку Миоклонус эпилепсия что это. Картинка про Миоклонус эпилепсия что это. Фото Миоклонус эпилепсия что это

Юношеская миоклоническая эпилепсия — это форма генерализованной эпилепсии, основу клинической картины которой составляют миоклонические приступы — асинхронные мышечные сокращения, кратковременно возникающие в симметричных участках тела, преимущественно в руках и плечевом поясе. Наряду с миоклоническими эпизодами в клинике могут наблюдаться абсансы и клонико-тонические генерализованные эпиприступы. Юношеская миоклоническая эпилепсия диагностируется на основании клиники заболевания и результатов электроэнцефалографии, при исключении органической церебральной патологии по данным неврологического осмотра и МРТ. Лечение проводится преимущественно препаратами вальпроевой кислоты. Как правило, необходимо пожизненное наблюдение эпилептолога.

МКБ-10

Общие сведения

Юношеская миоклоническая эпилепсия (ЮМЭ) составляет до 12% от всех форм этого заболевания и около 23% случаев идиопатической генерализованной эпилепсии. ЮМЭ является одной из разновидностей миоклонической эпилепсии — генерализованной эпилепсии, протекающей с миоклоническими приступами. В эту группу заболеваний также входят: детская доброкачественная миоклония, синдром Веста (миоклоническая энцефалопатия детского возраста с церебральной гипсаритмией), болезнь Лафоры и др.

Первое описание ЮМЭ датировано 1867 г. Однако в качестве отдельной нозологической единицы юношеская миоклоническая эпилепсия была выделена лишь в 1955 г. по предложению группы германских врачей во главе с Янцем, после чего она стала упоминаться как синдром Янца. В научной литературе по неврологии и эпилептологии можно встретить также термин «импульсивный petit mal».

Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть фото Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть картинку Миоклонус эпилепсия что это. Картинка про Миоклонус эпилепсия что это. Фото Миоклонус эпилепсия что этоЮношеская миоклоническая эпилепсия

Причины

Симптомы

Юношеская миоклоническая эпилепсия манифестирует в возрасте от 8 до 24 лет. Наиболее часто дебют заболевания приходится на возрастной отрезок 12-18 лет. Патогномоничным симптомом ЮМЭ выступают миоклонические приступы — короткие, внезапно возникающие, непроизвольные мышечные сокращения, имеющие асинхронный характер.

Как правило, в начале заболевания пароксизмы отмечаются в утренние часы при пробуждении больного. Сокращения мышц происходят симметрично в обеих половинах тела, чаще охватывают только плечевой пояс и руки, реже — распространяются на нижние конечности или на все тело. Во время пароксизма пациенты могут автоматически отбрасывать или ронять удерживаемые в руках предметы, при вовлечении нижних конечностей происходит падение.

Пароксизмы ЮМЭ могут иметь одиночный характер или возникать кластерами. В редких случаях наблюдается т. н. миоклонический эпилептический статус. Отличительной чертой является полная сохранность сознания пациента во время миоклонического пароксизма, даже в тех случаях, когда речь идет о миоклоническом статусе.

В 3-5% случаев юношеская миоклоническая эпилепсия протекает с наличием только миоклонических пароксизмов. В подавляющем большинстве наблюдений (около 90%) через некоторое время после дебюта заболевания (в среднем через 3 года) у пациента возникают генерализованные тонико-клонические эпиприступы. Они могут начинаться с серии нарастающих миоклонических подергиваний, затем переходящих в клонико-тонические судороги. Примерно у 40% пациентов отмечаются абсансы — кратковременные эпизоды «выключения» сознания.

Диагностика

Установить диагноз ЮМЭ в ее начальном периоде весьма затруднительно. Зачастую возникающие на фоне пробуждения миоклонические эпизоды расцениваются как нервозность ребенка, а сами дети обычно не обращают внимания на подобные мелкие симптомы. Как правило, родители обращаются к неврологу, когда у ребенка появляются тонико-клонические приступы. Исследование неврологического статуса не определяет каких-либо нарушений. Инструментальные методы включают:

Дифференциальная диагностика

Массивность и билатеральная синхронность отличает пароксизмы ЮМЭ от неэпилептического миоклонуса, эпизоды которого носят спорадический и фокальный характер. Юношеская миоклоническая эпилепсия также требует дифференцировки от других форм эпилепсии, протекающих с миоклоническими эпизодами. Так, в отличии от ЮМЭ, при эпилепсии с генерализованными судорожными пароксизмами пробуждения или при юношеской абсанс эпилепсии миоклонические пароксизмы не являются доминирующими в клинической картине заболевания.

Эпилепсия с миоклонически-астатическими пароксизмами, синдром Леннокса-Гасто и эпилепсия с миоклоническими абсансами дебютируют в более раннем детском возрасте и сопровождаются задержкой психического развития. Последняя характеризуется приступами, в которых миоклонические судороги сочетаются с абсансами, в то время как пароксизмы ЮМЭ протекают без нарушения сознания.

Лечение юношеской миоклонической эпилепсии

Режимные мероприятия

Важное значение имеет не только фармакотерапия эпилепсии, но и соблюдение пациентом некоторых жизненных норм, позволяющих избегать провоцирования приступов. Как и при других видах эпилепсии, при ЮМЭ приступы могут быть вызваны нарушением режима, психической и физической перегрузкой, стрессом, недосыпанием, приемом содержащих алкоголь напитков. Поэтому пациенту следует избегать подобных провоцирующих факторов. Положительно влияет на течение заболевания спокойный, простой и неторопливый уклад жизни, пребывание на природе, вдали от городской суеты. В связи с этим некоторые семьи, где у ребенка диагностирована ЮМЭ, переезжают и живут в сельской местности.

Фармакотерапия

Медикаментозная терапия ЮМЭ проводится вальпроатами. Монотерапия данными препаратами оказалась эффективной в отношении всех видов приступов, сопровождающих клинику ЮМЭ, — миоклонических, тонико-клонических и абсансов. При недостаточности монотерапии возможно комбинированное лечение. Купирование резистентных абсансов достигается сочетанием вальпроатов с этосуксимидом, резистентных клонико-тонических приступов — сочетанием вальпроатов с примидоном или фенобарбиталом.

Для контроля миоклонических пароксизмов эффективен клоназепам, однако его действие не распространяется на тонико-клонические генерализованные приступы. При этом полное купирование миоклонических приступов лишает пациента возможности заранее знать о приближающемся тонико-клоническом приступе по возникающим перед ним миоклоническим проявлениям. Поэтому назначение клоназепама оправдано лишь при стойких миоклонических пароксизмах и должно сочетаться с препаратом вальпроевой кислоты.

Результаты лечения ЮМЭ противоэпилептическими препаратами нового поколения (леветирацетамом, ламотриджином, топираматом) пока проходят проверку в клинических условиях. Отмечена высокая перспективность леветирацетама.

Прогноз

Юношеская миоклоническая эпилепсия считается хроническим заболеванием, которое продолжается в течение всей жизни пациента. Случаи спонтанной ремиссии редки. У 90% больных, по различным причинам прервавших лечение антиэпилептическим препаратом, отмечалось возобновление эпиприступов. Однако имеются указания на то, что в отдельных случаях у пациентов после отмены препарата наблюдалась длительная ремиссия.

В целом, при правильно подобранной терапии приступы контролируются у большинства больных, хотя у половины из них на фоне лечения могут наблюдаться отдельные пароксизмы. Относительно резистентное к терапии течение наблюдается редко, в основном в случаях, когда у пациента отмечаются все 3 разновидности пароксизмов ЮМЭ.

Вы можете поделиться своей историей болезни, что Вам помогло при лечении юношеской миоклонической эпилепсии.

Источник

Миоклонус эпилепсия что это

Этиология и встречаемость миоклонус-эпилепсии MERRF. Миоклонус-эпилепсия MERRF (MIM №545000) — редкое панэтническое заболевание, вызываемое мутациями в мтДНК в гене tRNAlys. Более 90% пациентов имеют одну из трех мутаций в этом гене: 8344G>A у 80%, 8356Т>С и 8363G>A вместе дают еще 10%.

Болезнь передается по материнской линии, поскольку митохондрии наследуются почти исключительно от матери. Пациенты с миоклонус-эпилепсией MERRF почти всегда гетероплазматические по мутантной митохондрии.

Патогенез миоклонус-эпилепсии MERRF

Митохондрия генерирует энергию для клеточных процессов, производя АТФ в процессе окислительного фосфорилирования. Магистраль окислительного фосфорилирования формируют пять комплексов ферментов, с I по V.

За исключением комплекса II, определенные компоненты каждого комплекса кодируются мтДНК, а другие ядерным геномом. мтДНК кодирует 13 полипептидов комплексов окислительного фосфорилирования, а также 2 рРНК и 22 тРНК.

При миоклонус-эпилепсии MERRF обычно наиболее сильно снижается активность комплексов I и IV. Мутации тРНК лизина (tRNAlys), связанные с миоклонус-эпилепсией MERRF, уменьшают количество молекул tRNAlys в митохондриях на 50-60%, тем самым уменьшая эффективность трансляции, так как каждый кодон лизина приводит к ее завершению в 26% случаев. Поскольку комплексы I и IV состоят в основном из компонентов, синтезируемых преимущественно в митохондриях, они поражаются наиболее сильно.

Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть фото Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть картинку Миоклонус эпилепсия что это. Картинка про Миоклонус эпилепсия что это. Фото Миоклонус эпилепсия что этоВиды патологии митохондриальной ДНК. Представлен участок отвечающий за развитие миоклонус-эпилепсии с рваными красными волокнами MERRF

Каждая митохондрия содержит множество молекул мтДНК, а каждая клетка содержит многочисленные митохондрии, таким образом, в клетке могут содержаться как нормальные молекулы мтДНК, так и аномальные в различных соотношениях; следовательно, экспрессия фенотипа миоклонус-эпилепсии MERRF в любой клетке, органе и, в конечном счете, у больного, зависит от общего снижения возможностей окислительного фосфорилирования.

Порог для экспрессии опасного фенотипа зависит от баланса между спросом и предложением. Этот порог изменяется с возрастом и различается у разных пациентов, систем органов и тканей.

Порог экспрессии фенотипа миоклонус-эпилепсии MERRF в конкретной ткани, гетероплазматической по tRNAlys, может превышаться за счет накопления мутаций в нормальных молекулах мтДНК или за счет увеличения доли мутантных молекул. По сравнению с ядерной, мтДНК имеет в 10 раз более высокий показатель мутирования; это может быть связано с воздействием высокой концентрации свободных кислородных радикалов при окислительном фосфорилировании, недостатком защитных гистонов или неэффективной репарацией ДНК.

Поскольку мтДНК не имеет интронов, все мутации обычно влияют на кодирующие последовательности. В соответствии с этой повышенной частотой мутаций спад эффективности работы митохондрий нарастает с возрастом, и, по мере истощения резервов активности окислительного фосфорилирования, проявление дефектов в цепи окислительного фосфорилирования становится весьма вероятным.

Увеличение пропорции мутантных молекул мтДНК может быть вызвано и комбинацией наследования, преимущественной репликации мутантной мтДНК и отбора. Во-первых, дети гетероплазматических матерей имеют различные пропорции генотипов мтДНК из-за репликативной сегрегации, т.е. произвольного расхождения митохондрий в ходе увеличения числа овогониев, особенно из-за митохондриального «бутылочного горлышка», возникающего в ходе овогенеза.

Во-вторых, так как гетероплазматические клетки в организме подвергаются митозу, соотношение генотипов мтДНК в дочерних клетках также изменяется по сравнению с родительскими клетками снова благодаря репликативной сегрегации. В-третьих, поскольку изменения соотношения генотипов мтДНК влияют на клеточный фенотип, мтДНК подвергается сильному давлению отбора; это давление различается в разных тканях и приводит к разным популяциям мтДНК в различных тканях у одного человека. Таким образом, передача мтДНК как между клетками, так и между поколениями, соответствует принципам популяционной генетики.

Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть фото Миоклонус эпилепсия что это. Смотреть картинку Миоклонус эпилепсия что это. Картинка про Миоклонус эпилепсия что это. Фото Миоклонус эпилепсия что это

Фенотип и развитие миоклонус-эпилепсии MERRF

Классический фенотип миоклонус-эпилепсии MERRF включает миоклонус-эпилепсию и митохондриальную миопатию с «рваными» красными волокнами. Другие признаки — аномальные вызванные реакции ствола мозга, нейросенсорная тугоухость, атаксия, дисфункция почек, сахарный диабет, кардиомиопатия и деменция. Начало симптомов может быть в детстве или взрослой жизни, а течение болезни может быть медленно или быстро прогрессирующим.

Поскольку генетика мтДНК соответствует количественным и вероятностным принципам, клинические симптомы у пораженных родственников изменяются по своим проявлениям и тяжести и не имеют легко определяемого клинического течения. Отсутствие «рваных» красных волокон в образце биоптата мышц не исключает миоклонус-эпилепсию MERRF.

В пределах одной родословной фенотипы обычно хорошо согласуются со степенью дефицита окислительного фосфорилирования, но корреляция с процентом мутантных молекул мтДНК в скелетных мышцах требует уточнения с изменением возраста.

В одной родословной юноша с 5% нормальных молекул мтДНК в скелетных мышцах имел выраженный клинический и биохимический фенотип; другой юноша с 15% нормальных молекул имел нормальный фенотип, а пожилой мужчина с 16% нормальных молекул имел тяжелый фенотип.

Этот случай подтверждает, что симптомы прогрессивно накапливаются по мере преодоления порога возможностей окислительного фосфорилирования в конкретном органе и что связанное с возрастом снижение уровня окислительного фосфорилирования играет критическую роль в проявлении и развитии симптомов.

Особенности фенотипических проявлений миоклонус-эпилепсии MERRF:
• Возраст начала: от детства до взрослого возраста
• Миопатия
• Деменция
• Миоклональные приступы
• Атаксия
• Глухота

Лечение миоклонус-эпилепсии MERRF

Лечение миоклонус-эпилепсии MERRF — симптоматическое и паллиативное. В настоящее время специфическая терапия отсутствует. Большинство пациентов получает коэнзим Q и L-карнитин с целью оптимизировать активность комплексов окислительного фосфорилирования.

Риски наследования миоклонус-эпилепсии MERRF

Риск для детей больных мужчин равен нулю, поскольку, с одним известным исключением, дети не наследуют отцовскую мтДНК. Риск для детей больных или здоровых женщин с мутацией MERRF невозможно точно оценить методами пренатальной диагностики, поскольку критические параметры, определяющие развитие болезни у ребенка (репликативная сегрегация, пораженная ткань и соматические мутации мтДНК), заранее предсказать невозможно.

Аналогично молекулярное тестирование образцов крови у членов семьи, находящихся в группе риска, осложняется двумя общими проблемами. Во-первых, из-за репликативной сегрегации и тканевого отбора мутация может быть не обнаружена в крови; следовательно, отрицательный результат не исключает члена семьи как носителя мутации мтДНК. Во-вторых, из-за репликативной сегрегации положительный результат не дает возможности предсказать ни количество мутантных молекул мтДНК в разных тканях, ни ожидаемую тяжесть болезни.

Пример миоклонус-эпилепсии MERRF. Р.С., 15-летний мальчик, направлен в клинику нейрогенетики в связи с подозрением на миоклонус-эпилепсию; его электроэнцефалограмма характеризовалась вспышками медленных волн и комплексами пиков. До появления приступов он был здоров и развивался нормально.

В семейном анамнезе отмечен дядя по матери, умерший от недиагностированного мышечного заболевания в 53 года, тетя по матери с прогрессирующей деменцией, с развитием атаксии в 37 лет и 80-летняя бабушка по матери с глухотой, сахарным диабетом и дисфункцией почек. При осмотре выявлены общая мышечная слабость, миоклонусы и атаксия.

Начальное обследование выявило нейросенсорную тугоухость, сниженную скорость проведения по нервам и слегка повышенные уровни лактата в крови и спинномозговой жидкости. В результате последующей биопсии мышц обнаружены аномальные митохондрии, недостаточное окрашивание на цитохромоксидазу и «рваные» красные мышечные волокна с субсарколеммальными митохондриями, окрашиваемыми в красный цвет красителем Гомори.

Молекулярное тестирование образца биопсии скелетных мышц на мутации в митохондриальном геноме (mtDNA) в 80% мтДНК мышц выявило гетероплазматическую мутацию (8344G>A, ген tRNAlys), ранее описанную в связи с MERRF. Последующее тестирование образцов крови матери, тети и бабушки по матери подтвердило, что они также были гетероплазматическими по этой мутации. Повторный анализ материалов вскрытия умершего дяди позволил выявить «рваные» красные волокна в некоторых группах мышц. Врач сказал членам семьи (сибсам пациента и его матери), что они могут быть явными или скрытыми носителями опасной мутации мтДНК, нарушающей процессы окислительного фосфорилирования. Однако другие члены семьи не решились пройти обследование на мутацию.

Редактор: Искандер Милевски. Дата обновления публикации: 18.3.2021

Источник

Добавить комментарий

Ваш адрес email не будет опубликован. Обязательные поля помечены *